T.G. RIJLAARSDAM⁴, K. EL GHOUL⁴, E. O’SULLIVAN^{1, 3, 4}, A. RAMJEEAWON¹, S. SCHIEVANO¹, R.H. KHONSARI², D. J. DUNAWAY¹, E.B. WOLVIUS⁴, L.S. VAN DE LANDE^{1, 2, 4}

¹Craniofacial Unit, Great Ormond Street Hospital for Children, London, UK,

²Oral and Maxillofacial Surgery Department, Hospital Necker, Enfants Malades, Paris, France,

³Department of Computing, Imperial College London, London, UK,

⁴Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Erasmus Medical Centre, Rotterdam, the Netherlands

Introductie en doelstelling

Eerdere studies suggereren een afwijkende vorm van de mandibula bij Apert Syndrome (AS), maar onderzoek gebruikmakend van moderne analyse methoden ontbreekt. Het doel van deze studie is om mandibulaire morfologische variaties bij AS-patiënten te beoordelen ten opzichte van een controlegroep, met behulp van driedimensionale morfologische modellen (3DMM) (1).

Materiaal en methoden

Pre-operatieve CT-scans van kinderen [0-48 maanden] met AS werden verzameld te Great Ormond Street Hospital, Necker Hospital Enfants Malades en het Erasmus MC. Een 3DMM werd geconstrueerd o.b.v. geannoteerde 3D-constructies (52 gevalideerde landmarks) van de DICOM-files na toepassen van PCA. De mandibulaire morfologie bij AS werd vergeleken met een controlegroep uit een eerdere studie (n=242, [0-48 maanden]) middels PLS-DA. Methoden en controlegroep data werd gebruikt zoals in (2).

Resultaten

De 3DMM werd opgebouwd uit 130 AS-scans, waarbij een grote variatie in morfologie werd gevonden binnen de AS-populatie, voornamelijk verbonden aan leeftijd en niet aan geslacht. Verschillen werden waargenomen in de vorm van een plattere processus condylaris, exorotatie van de processus coronoideus, vergrote inter-condylaire breedte, corpus lengte en goniale hoek, prominentere mentale protuberantie en een lagere processus alveolaris.

Conclusie

Deze studie laat middels een 3DMM zien dat er significante verschillen zijn in morfologie van de mandibula, gerelateerd aan leeftijd tussen patiënten met AS en een gezonde populatie. Toekomstig onderzoek zal zich focussen op correlaties tussen vorm en functie.

Referenties

1. O’ Sullivan E, van de Lande LS, Oosting AC, Papaioannou A, Jeelani NO, Koudstaal MJ, Khonsari RH, Dunaway DJ, Zafeiriou S, Schievano S. The 3D skull 0-4 years: A validated, generative, statistical shape model. Bone Rep. 2021 Nov 29;15:101154. doi: 10.1016/j.bonr.2021.101154. PMID: 34917697; PMCID: PMC8645852.
2. O’ Sullivan E, van de Lande LS, El Ghoul K, Koudstaal MJ, Schievano S, Khonsari RH, Dunaway DJ, Zafeiriou S. Growth patterns and shape development of the paediatric mandible – A 3D statistical model. Bone Rep. 2022 Mar 31;16:101528. doi: 10.1016/j.bonr.2022.101528. PMID: 35399871; PMCID: PMC8987800.